【综述】对100篇最常被引用的脑动静脉畸形放射外科治疗的文献计量分析

《Surgical Neurology Interntional》杂志 2020年12月29日在线发表沙特阿拉伯和美国University of Miami的Ali Alkhabiry, Othman T Almutairi, Turki Elarjani,等撰写的综述《对100篇最常被引用的脑动静脉畸形放射外科治疗的文献计量分析。Bibliometric analysis of the top-100 most cited articles on the radiosurgical management of cerebral arteriovenous malformation 》（doi: 10.25259/SNI_760_2020.）。

背景:放射外科是治疗脑动静脉畸形(AVMs)患者的一种有效的替代治疗方式。本研究旨在突出在AVMs放射外科治疗方面被引用次数最多的100篇文章的学术影响。

方法:在Scopus数据库中以“动静脉畸形（arteriovenous malformation）”为关键词进行专题检索。搜索结果根据引用次数重新排列。文章被分为四个实体;临床，伽玛刀放射外科，直线加速器(LINAC)放射外科，和质子束放射外科。排除标准适用于脊柱或非颅内AVM，会议论文，主要讨论血管内或显微外科处理的非英语文章。

结果:获取1972 - 2016年间发表的AVM放射外科治疗的前100篇（The top-100 articles ）文章。大约三分之一发表的文章是在1995年至2000年期间出版的。所有论文平均每年被引用7次。研究最多的是伽玛刀放射外科在AVM中的临床应用(68%)。美国是研究放射外科在AVM中的应用最积极的国家。《The Journal of Neurosurgery》发表了名单上大约三分之一被引用最多的文章。排名前3位的作者是Lunsford等人，发表了80%的文章。

结论:近年来AVMs的放射外科治疗有显著的变化。对发表趋势的识别有助于作者对AVMs治疗中各种放射外科技术的循证文章的获取。

介绍

脑动静脉畸形(AVMs)是一种血管病变，其特征是静脉和动脉循环通过畸形血管巢形成病理联系。这些病变可在儿童和成人人群中诊断，发病率为1 / 10万，点流行率为18 / 10万。

对于可及的动静脉畸形的治疗选择通常是通过完全的手术切除来实现的。相反，难以触及的深部病变和位于重要功能区皮层的AVM通常采用非手术治疗。放射外科是治疗AVMs患者的一种替代和有效的方法，特别是小和中等大小的病变。

放射外科是指通常使用伽玛刀(Leksell Gamma knife Perfexion, Elekta, Stockholm, Sweden)、射波刀(Accuray Incorporated, 1310 Chesapeake Terrace, Sunnyvale, CA 94089, USA)或直线加速器(LINAC)进行的局部、聚焦、高剂量照射。放射外科的目的是在不损害正常脑实质的情况下，通过消除动静脉畸形病灶的异常血管来放射病灶。放射外科的临床效果通常是通过在血管造影上测量病理血管的闭塞程度来评估的。然而，一些病变可以变得血管隐匿性，只有在磁共振成像上才能明显。因此，单独血管造影上的闭塞（angiographic obliteration alone）不能用于评估AVMs放射外科治疗的有效性。在未破裂/部分切除的AVMs、分期栓塞或部分栓塞的处理中，放射外科的应用产生了可接受和可承受的获益风险。

文献计量分析（Bibliometric analyses ）用于解决某一学科特定科学主题中被引用最多的文章。此外，需要进一步发展的某些研究领域可以据此确定和解决。文献计量分析已在几个神经外科学科中进行，包括周围神经、创伤、肿瘤、脊柱和血管的相关主题。考虑到放射外科领域的发展及其在AVMs管理中的应用，对文献中最有影响力的文章进行文献计量学分析是至关重要的。本研究的主要目的是识别、分析和报告目前被引用最多的100篇关于脑动静脉畸形放射外科治疗的文章。

材料和方法

于2020年7月检索Scopus数据库中关于AVM放射治疗被引用次数最多的文章。以“动静脉畸形（arteriovenous malformation）”为关键词进行主题性搜索。检索结果按照文章被引次数降序排列。在符合我们的纳入和排除标准后，我们选择了讨论放射外科治疗的前100篇文章。讨论脑动静脉畸形的放射外科治疗作为主要结果的文章也包括在内。脊柱或非颅内AVM、会议论文和主要讨论血管内或显微外科治疗的非英语文章被排除在该研究之外。被检查的前100篇被引用最多的文章分为以下四个实体:(1)临床，(2)伽玛刀放射外科，(3)直线加速器(LINAC)放射外科，(4)质子束放射外科。在本文献计量学综述中，收集了以下引用计量学（citometric）相关参数:论文题目、作者、第一作者专业、投稿机构、期刊、来源国籍、出版年份、被引频次(citation count，CC)、每年被引频次(Citation per year，CY)、Hirsch指数(H-Index)、每篇论文期刊来源标准化影响力（Journal’s Source Normalized Impact Per Paper）、期刊SCImago期刊排名（Journal’s SCImago Journal Rank）、期刊影响因子（Journal Impact Factor）。目前的研究没有涉及人类受试者。

因此，它被免除伦理批准，所定研究的性质是非干预性的。

结果

基于关键词的文献回顾筛选出9939篇讨论AVM的文章，并对入选标准排名前100的文章进行检查[表1]。

关于AVM放射外科治疗的前100篇文章发表于1972年至2016年。

大约三分之一的出版物是在1995年至2000年期间出版的。排名前100位的论文累计被引11456篇，自引率为12.12%。所有论文的平均每年被引频次（CY）为7次。研究最多的是伽玛刀放射外科治疗AVM的临床应用(68%)[图2]。美国是AVM放射外科应用研究最活跃的国家[图3]。

匹兹堡大学的文章最多，有46篇入选[图4]。《Journal of Neurosurgery》(JNS)发表的文章占该列表中被引用次数最多的文章的约三分之一[图5]。对作者的研究表明，Lunsford等人具有可比贡献量（with comparable contribution volume）的文章中占80%，位列前3位。

引用次数最多的文章是由JNS于1991年发表的作者为Lunsford等撰写的《A practical grading scale for predicting outcome after radiosurgery for AVMs: analysis of 1012 treated patients》，多年来共被引用520次，以每年被引次数排名第二。

每年最多背引文引用的文章是Starke等 2013年在JNS发表的题为《A practical grading scale for predicting outcome after radiosurgery for AVMs: analysis of 1012 treated patients》的每年被引频次（CY）为20.6 ，全年累积被引用次数为144。

讨论

涉及放射外科管理AVMs的文章在几十年里不断演变。20世纪70年代早期，出版物开始针对使用伽玛刀进行立体定向放射外科。20世纪80年代，由于神经影像和质子/光子辐射技术的发展和进步，发表文章的出版趋势转向了质子束和直线加速器(LINAC)放射外科。此外，关于质子束放射外科治疗AVM最早的且随访时间最长的详细报道也已发表。在排名前100的文章中，大多数文章都是在20世纪90年代达到顶峰的，占全部文章的45%。这些文章针对AVM放射外科治疗的各个方面，包括临床结果，伽玛刀，直线加速器和质子束放射治疗。在21世纪，大多数的出版物都强调剂量-反应（the dose-response ）和临床结果预测，大约占前100篇文章的一半。在前100名中排名第一的文章是Lunsford等于1991年发表的《立体定向放射外科治疗大脑动静脉畸形（Stereotactic radiosurgery for arteriovenous malformations of the brain）》，总共CC为520 和CY为17.9 。他们3年的经验证明放射外科治疗对于AVM闭塞是一项重要的技术，特别是对于以前无法手术的病变。并发症的成功率和风险取决于AVM的位置和体积。

一年后，Steiner等人发表了被引用次数第二多的文章《放射外科治疗脑动静脉畸形的临床结果（Clinical outcome of radiosurgery for cerebral arteriovenous malformations）治疗》 CC为459和CY为16.4 。在他们的队列中，放射外科已经被证明可以闭塞AVM，血管造影证明了这一点，而且副作用很少。他们认为，只有在完全闭塞病变后，AVM才能完全防止再出血。

伽玛刀放射外科治疗

主要讨论伽玛刀放射外科应用的文章在1972年至2016年是出版高峰。可手术和不可手术的动静脉畸形、深部病变、分期和出血风险是作者研究放射外科治疗动静脉畸形方面所感兴趣的领域。伽玛刀放射外科治疗占据了放射外科治疗AVM前100篇最常被引用文章的大部分，占文章的三分之二。在伽玛刀放射外科的范畴内，在文献中讨论第一次使用放射外科闭塞AVM。Gobin等发表了一篇文章(排名第4)，题为“栓塞和放射外科治疗脑AVMs（Treatment of brain AVMs by embolization and radiosurgery）”，CC为299 和CY12.5 。作者调查了125例放射外科治疗前进行栓塞的患者。患者被纳入研究，因为他们要么拒绝手术，要么被贴上不适合手术的标签。他们的结论是，在放射外科前栓塞有助于大体积AVMs的照射。此外，他们还证实了残留病灶的出血性风险与相同大小的AVMs的自然史相似。Pollock等发表了一篇文章(排名第6)，标题为“放射外科治疗动静脉畸形成功的相关因素（Factors associated with successful arteriovenous malformation radiosurgery）”，CC为271 和CY为12.3 。作者提出了一种新的方法来报道AVM放射外科治疗的临床结果，其中包括合并术后神经功能张和AVM血管造影闭塞的结果。他们的多因素分析表明，较年轻的年龄、位置、AVM体积和引流静脉数目与AVM放射外科治疗后较好的闭塞率相关。

LINAC放射外科治疗

在1989年至2007年期间，关于直线加速器放射外科的文章发表量达到高峰。在被引用次数最多的100篇关于AVM放射外科治疗的文章中，大约有五分之一的文章在调查LINAC放射外科的应用。此外，关于直线加速器放射外科治疗的最早报道是在80年代后期发表的。大约61%的关于直线加速器放射外科治疗的文章在90年代达到顶峰。在21世纪的早期，文献中已经发表的文章已经进行了比较多的队列。Colombo等人发表了一篇文章(排名第五)，题为《直线加速器放射外科治疗脑动静脉畸形:更新（Linear accelerator radiosurgery of cerebral AVMs: an update）》，CC为281 和 CY为10.8。作者的目的是报告出血的风险，并评估他们的临床经验，153名患者的放射动静脉畸形。在完全辐射的AVM患者中，放射外科治疗后出血的风险从4.8%降低到0%。相比之下，部分照射的AVM的出血风险从4%增加到10%。Friedman等人发表了一篇文章(排名第八)题为《直线加速器放射治疗动静脉畸形:大小与结果之间的关系（Linear accelerator radiosurgery for arteriovenous malformations: the relationship of size to outcome）》, CC为247 和CY为9.9。作者调查AVM的大小之间的关系,在一群158例患者的临床结果。他们的研究结果表明，可以成功地使用直线加速器放射外科治疗体积大于10cc的AVM。

质子束放射外科治疗

在“质子束放射外科”方面，在1983年至1990年是文章发表的高峰。在此期间，发表了最早、最详细、最长随访的关于质子束放射手术应用的数据。此外，作者讨论了技术上的质子束放射手术，治疗方案，和选择标准的方法，病人被认为适合接受这种治疗。Kjellberg等人发表了一篇题为《Bragg-峰质子束治疗脑动静脉畸形（Bragg-Peak Proton-Beam Therapy for Arteriovenous Malformations of the Brain）》的文章(排名第三)，CC为388 和CY为10.5 。他们的结论是:质子束放射外科治疗对于那些患有颅动静脉畸形而不适合其他治疗方式的患者来说似乎是一种有用的替代治疗选择。Steinberg等人发表了一篇文章(排名13)《立体定向重粒子Bragg峰 放射颅内动静脉畸形（Stereotactic heavy-charged-particle bragg-peak radiation for intracranial arteriovenous malformations）》CY 为224和 CC为7.5。作者提出他们对86例难以达到的AVM患者队列的的经验的临床和放射影像学结果,他们得出的结论是,重粒子被证明是有效的治疗无法动。然而，他们强调了时间技术的两个缺点;神经系统并发症的风险小，完全闭塞的时间间隔长。

临床文章

1990年至2014年发表了关于AVM放射外科治疗的临床实体的文章。在规定的时间内，文章主要研究预测成功的AVM使用放射外科。此外，文章全面调查和比较了剂量分期和体积分期的AVM放射外科治疗的结果和并发症。Friedman等发表了一篇文章(排名第34位)，题为《放射外科治疗动静脉畸形成功或并发症的预测因素分析（Analysis of factors predictive of success or complications in arteriovenous malformation radiosurgery” with 122 CC and 7.2 CY.）》CC为122 和 CY为7.2。作者回顾了269例连续患者的临床和放射影像学数据。他们的多变量分析证明AVMs的重要功能区位置和12-Gy体积与放射外科中辐射引起的后遗症有关。然而，放射影像学成功与较低的(Spetzler-Martin)分级和更陡峭/更高的剂量梯度有关。Steinberg等发表了一篇文章(排名第49位)，题为“外科切除的大的未完全治疗的颅内动静脉畸形后在立体定向放射外科治疗(Surgical resection of large incompletely treated intracranial arteriovenous malformations following stereotactic radiosurgery)”CC为122 ,  CY为7.2，他们的结论是，在开颅手术前几年进行放射外科辅助预处理可以治疗大体积AVMs。

目前关于AVM的放射外科治疗的文献计量分析向该领域的从业者强调了以下临床关键方面:(1)放射外科仍然是管理不能手术的AVM患者的重要技术。(2)通过放射外科可以完全清除病灶。(3)预测手术后AVM的闭塞率有以下几个因素:年龄，位置，体积和引流静脉的数量。(4)事先栓塞病变有利于大体积AVMs的放射外科治疗。(5)直线加速器放射外科治疗可以成功治疗较大体积的AVM(>10cc)的AVMs。(6)质子束放射手术，以重电荷粒子的形式，可用于治疗难以达到的AVMs。(7)对于大尺寸复杂的AVMs，在显微手术切除前，放射外科可能是有用的。

结论

这些年来，AVMs的放射外科治疗有了显著的发展。伽玛刀放射外科应用的文章是该领域中神经外科医生最常发表的类别。被引用次数最多的两篇文章都发表在《JNS》上。对发表文章趋势的识别可以作为一个基准，为研究各种AVMs放射外科技术的作者获得循证知识。