Neurology病例:磷苯妥英诱发的Sturge-Weber综合征婴儿运动障碍

苯妥英诱发的运动障碍少见也尚未认识。11月大患Sturge-Weber综合征(图1)并有左侧偏瘫的女婴,表现为持续时间较长的药物抵抗性癫痫发作。静脉注射磷苯妥英(峰水平17.9μg/mL,游离水平未知)后出现右半侧运动障碍伴眼球震颤样眼球运动,睡眠时消失(视频)。视频脑电图未见发作期改变(图2)。合用的药物包括奥卡西平,左乙拉西坦和丙戊酸。停用磷苯妥英8小时后运动障碍缓解。推测右侧脑梗死是苯妥英诱导的偏侧运动障碍的潜在可能原因。诊断苯妥英诱导的运动障碍需要在用药后出现症状时高度怀疑,且停药后缓解更加支持。

(图1:T1增强可见右侧半球脑血管瘤病)

(图2:EEG改变与运动障碍发作无明显关联。可见右侧大脑半球波幅下降伴频繁的眼球震颤样眼球运动伪迹)

(视频:静脉注射磷苯妥英后,女婴出现右半侧运动障碍伴眼球震颤样眼球运动,睡眠时停止)

[参考文献]

Drew M. Thodeson, David C. Reiber, Alison M. Dolce, and Deepa Sirsi.Fosphenytoin-induced dyskinesias in an infant with Sturge-Weber syndrome.Neurology. 2016 Apr 19;86(16):1561-2.

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