【病例报道】伽玛刀放射外科治疗末梢动脉瘤
《Stereotactic adn Functional Neurosurgery》杂志2021年3月17日在线发表捷克布拉格Na Homolce Hospital的 Roman Liscak, Josef Vymazal, Tomas Chytka撰写的病例报道《伽玛刀放射外科治疗末梢动脉瘤：病例系列Gamma Knife Radiosurgery of Distal Aneurysm: A Case Series》（doi: 10.1159/000513956.）。
本文报告3例(35 - 60岁)伴有与动静脉畸形无关的末梢动脉瘤出血的患者，接受伽玛刀放射外科治疗（GKS）。在动脉瘤上方使用一个等中心点;边缘剂量24 - 28.8 Gy。在伽玛刀放射外科治疗后20-36个月进行对照血管造影，血管造影显示动脉瘤和供血动脉都消失，没有神经症状恶化。我们的病例系列表明，GKS可以作为一种安全的微创技术，用于治疗选定的部分末梢动脉瘤。
介绍
放射外科是一种公认的治疗动静脉畸形的方法。可发现在约10 -30%动静脉畸形中有与AVM相关的动脉瘤，虽然动脉瘤并不总是在治疗体积内，当动脉瘤接近畸形血管巢时，动静默畸形闭塞后动脉瘤消失。
放射外科一般不被认为是孤立性动脉性动脉瘤（isolated arterial aneurysms）的治疗选择，尽管一些位于周围的动脉瘤对传统的治疗方法，如显微手术或血管内治疗是一个挑战。这种类型的动脉瘤并不常见，在Vargas等人的一篇综述中，文献中仅发现48例豆纹核纹状体动脉瘤（lenticulostriate aneurysm），对其中1例患者采用伽玛刀治疗。因此，这样的经验是非常罕见的。
在1992年至2019年在我科用伽玛刀治疗的146例血管造影发现的血管病变中，我们发现了3例与AVM无关的孤立性周围动脉瘤。本报告将介绍它们的放射外科治疗结果。
方法
伽玛刀放射外科(GKS)治疗末梢动脉瘤的技术与AVMs相同，这在其他地方已经被描述过。简单地说，在局部麻醉下，将(瑞典斯德哥尔摩Elekta AB公司生产的)立体定向G-型头架固定在病人的头部。第一例患者于1993年接受治疗:采用立体定向散装胶片（cut-film）血管造影和CT定位动脉瘤，使用Kula计划软件进行剂量计划，采用B型伽玛刀(Elekta AB)进行治疗。第二例患者于1995年接受治疗，该患者仅采用散装胶片血管造影进行立体定位，采用GammaPlan进行剂量计划，采用B型伽玛刀进行治疗。第三例患者于2014年接受治疗:采用立体定向数字减影血管造影及MRI对动脉瘤进行定位，采用GammaPlan进行治疗规划，采用Perfexion型伽玛刀进行治疗照射。
病例系列
病例1
女性，44岁，突发左侧偏瘫，诊断为大脑中动脉M3支周围小动脉瘤出血。当进行GKS时，偏瘫已在3个月内好转，治疗当天仍有残余的左侧偏瘫。照射的动脉瘤直径2mm；使用8毫米准直器将1个等中心集中在动脉瘤上，在90%等剂量线上应用28 Gy。伽玛刀治疗20个月后对照血管造影上发现的微动脉瘤闭塞(图1)。GKS治疗后无新的神经功能障碍，轻度左侧偏瘫主要表现有较明显的反射（more bright reflexes），与治疗当天相同。患者已随访21年;她仍然是一名活跃的内科护士，左手仍有残余的感觉异常，这是出血的唯一后果。
图1。四十一岁女性。a。在右侧大脑中动脉M3区域发现一个周围动脉瘤。bGKS术后20个月行对照血管造影，可见动脉瘤完全闭塞。GKS，伽玛刀放射外科。
病例2
男性，60岁，出现失忆伴心内膜炎和二尖瓣功能不全，因化脓性脑膜脑炎住院，CT显示蛛网膜下腔出血。血管造影显示右侧大脑中动脉M3分支的一个小动脉瘤是出血的来源。5个月后，所有临床症状消失，并接受伽玛刀治疗。使用8毫米准直器，一个等中心，集中在细菌性动脉瘤）（the mycotic aneurysm）上，使用90%等剂量线28.8 Gy。治疗一年后，行对照血管造影，观察动脉瘤直径部分缩小。GKS治疗后24个月复查血管造影，观察到动脉瘤完全闭塞(图2)。伽玛刀治疗5年后，患者已完全活跃，并作为牙科助理工作;治疗25年后，她仍然活着，没有神经系统症状。
图2。60岁的男性。a在右侧大脑中动脉M3区域发现一个周围动脉瘤。B GKS治疗后24个月对照组管造影显示动脉瘤完全闭塞。GKS,伽玛刀放射外科。
病例3
患者男性，35岁，出现偏头痛、恶心、偏瘫、轻度偏瘫，CT示右侧丘脑内血肿(25x 9x21 mm)伴脑出血。血管造影显示右丘脑动脉有一个直径3毫米的小动脉瘤。出血4个月后，血肿吸收，所有临床症状消失，接受GKS治疗。使用4毫米准直器，一个等中心集中在动脉瘤上，动脉瘤被70%的等剂量线包围，应用24 Gy。在伽玛刀治疗36个月后的对照血管造影显示动脉瘤供血动脉完全闭塞:患者仍然没有神经系统症状(图3)。
图3。三十五岁男性，右侧豆状核纹状体动脉瘤。a, b立体定向DSA，治疗计划(24Gy, 4-mm准直器，70%等剂量线)和诊断性CT血管造影。c . GKS治疗后3年血管造影发现动脉瘤伴供血动脉闭塞。DSA，数字减影血管造影;GKS，伽玛刀放射外科。
讨论
对位于周围动脉分支的动脉瘤应用外科手术或血管内治疗在技术上是困难的，或使患者暴露在不可接受的风险治疗。在这种情况下，放射外科可能是唯一的治疗选择，否则就采取保守治疗和观察。放射外科治疗血管病变的明显缺点是直至彻底闭塞的潜伏期，但与保守治疗的终身再出血风险相比，这是合理的。然而，放射外科治疗孤立性动脉瘤的安全性和潜在的有效性仍是未知的。
放射外科治疗血管病变的目的是将其闭塞，从而防止再出血的风险。血管造影上可见的动静脉畸形的闭塞是通过照射后毛细血管畸形巢内微小血管的增生性和退行性改变实现的。当血液在毛细血管畸形血管巢停止流动时，供血动脉直径更大，有时甚至是巨大的静脉曲张会被动地通过血栓形成而消失。对位于一个微小的动脉分支的周围动脉瘤的情况，可以预期类似的效果，但代价是供血动脉闭塞。事实上，在我们的2例(病例1和病例3)中，对照血管造影中明显发现供血动脉的消失。在病例2中，数字减影血管造影的老胶片在这方面没有定论，但供血的消失也是动脉瘤闭塞的最有可能的解释。这3例动脉瘤闭塞后，除供血动脉闭塞外，都未发现新的神经功能障碍。
AVMs闭塞的机会取决于给毛细血管畸形血管巢的边缘剂量，并在25Gy时达到平台，比这个剂量有最小的改善。该剂量最终随着体积的增加而减少，以减少并发症的风险。直径只有几毫米的动脉瘤体积非常小;因此，本系列的边缘剂量在24 - 28.8 Gy之间，被证明是安全有效的。Lan等人发表了一例成功使用伽玛刀治疗末梢豆状核纹状体动脉瘤的患者。当在50%等剂量线应用20 Gy，在伽玛刀治疗22个月后观察到动脉瘤闭塞；载瘤血管通畅;病人没有神经功能障碍。似乎比我们的剂量更小的剂量也仍然有效，但我们的系列的最大剂量从31.1到34.3Gy，该病例报告为40Gy。对于仅用1个等中心治疗的非常小的体积，其累积剂量可能比我们的系列中更高。与他们的经验相反，我们观察到供血动脉闭塞，但没有新的神经症状作为治疗的结果。Gandhi 等观察到，牺牲供血动脉，即使在治疗后也可能没有神经系统症状。豆状核纹状体动脉末梢分支所支配的区域较小，因此可以很好地耐受其闭塞。放射外科治疗后供血动脉缓慢逐渐狭窄并最终闭塞，可能有助于周围脑组织血管形成充分代偿机制，因此在所有病例中都未观察到缺血性后果。
虽然通过供血动脉闭塞导致动脉瘤被动血栓形成是最可能的解释，但也不能排除对动脉瘤囊的直接影响。我们观察到兔模型中针对囊状动脉瘤的伽玛刀放射外科治疗后，动脉瘤的组织病理学改变和线性大小会随时间的推移而减少，直接放射外科治疗剂量为25Gy，在24个月时，50%的动脉瘤闭塞。类似的情况也有报道，尽管海绵状瘤通常是由没有毛细血管畸形血管巢的较大腔隙形成的，但放射外科的积极效果是退缩和降低再出血的风险。然而，有可能的假设是聚焦照射照射到血管瘤周围的隐匿的供血动脉，剥夺了病变的营养（depriving the lesion of its sustenance），虽然血管造影不能证实和证明这点。
保守治疗后也可观察到周围动脉瘤的闭塞。伽玛刀放射外科治疗后的治愈，在一个潜伏期间隔后可以观察到;因此，我们不能排除在保守治疗的情况下，即使没有接受GKS治疗也能观察到动脉瘤闭塞的可能性。然而，连续3例动脉瘤的闭塞和治愈提示GKS具有积极的效果。
结论
对不适合手术或血管内治疗的部分末梢动脉瘤患者，伽玛刀放射外科治疗可以作为一种有效和低风险的治疗。3例患者在潜伏期后观察到完全闭塞。供血动脉闭塞与不良放射效应和新的神经系统症状无关。需要进一步的研究来确定放射外科在动脉瘤治疗中的作用。