肾输尿管石继发于阑尾黏液性瘤
J Endourol Case Rep. 2018; 4(1): 78–81.
Published online 2018 May 1. doi: 10.1089/cren.2018.0022
PMCID: PMC5969513
PMID: 29845117
Ureteral Obstruction Secondary to an Appendiceal Mucocele: A Case Report and Literature Review
Melody Djuimo, MD,1 Liane S. Feldman, MD,2 and Sero Andonian, MD1
Abstract
背景：输尿管梗阻很少由阑尾的外在压迫引起。此外，阑尾黏液性肿瘤罕见，偶见于 0.2%–0.7% 的阑尾切除标本。病例介绍：我们介绍了一个由大阑尾粘液囊肿引起的输尿管梗阻的不寻常病例。一名无症状的 53 岁白人男性患者，以复发性肾结石而闻名，被转诊治疗双侧肾结石。平扫 CT 扫描发现萎缩性肾脏，右侧输尿管中段 9 × 4.3 厘米的阑尾粘液囊肿上方有一块 1.8 厘米的阻塞性结石，压迫右侧输尿管中段。虽然通过逆行输尿管镜和钬激光碎石术取出了阻生的输尿管结石，但通过腹腔镜阑尾切除术切除了阑尾粘液囊肿。最终病理分析显示 13 cm 无穿孔的低级别阑尾粘液性肿瘤，无淋巴血管侵犯。由于整个粘液囊被完全切除，因此不需要任何进一步的随访。术后 CT 扫描显示右侧无结石状态，残留轻度右侧输尿管积水。利尿剂肾闪烁扫描显示右肾无阻塞，盆腔系统慢性扩张，右肾功能差异 34%。术后长达 2 年的随访表明，他的利尿肾扫描未显示肾功能差异恶化，表明没有明显的梗阻。结论：这是第四例阑尾粘液囊肿导致输尿管外梗阻的报告病例，继发性尿潴留导致输尿管中段大结石形成和皮质肾萎缩。该病例证明了在阑尾粘液囊肿的最终治疗之前检查和治疗阻塞性输尿管结石的重要性。关键词：粘液囊肿，阑尾，输尿管梗阻，输尿管结石，治疗
Introduction
输尿管梗阻的原因可分为两类：腔内和腔外。尽管输尿管结石、肿瘤或凝块是管腔内的原因，但由邻近器官引起的良性或恶性病变代表了导致输尿管阻塞的管腔外实体。在受累的邻近器官中，阑尾很少是罪魁祸首。1-3 阑尾原发肿瘤不常见，常在阑尾病理检查后确诊。阑尾最常见的肿瘤是阑尾粘液性肿瘤，发现 在 0.2%–0.7% 的阑尾切除标本中。我们介绍了一个由大阑尾粘液囊肿引起的输尿管梗阻的罕见病例。由此产生的输尿管梗阻和继发性尿潴留导致输尿管中段大结石和肾皮质萎缩的形成。
Case Report
一名体重指数为 42 kg/m2 的 53 岁男性被转诊治疗双侧无症状肾结石。他的兄弟姐妹有肾结石的家族史。从 30 岁开始，他已经排出了五次草酸钙结石。吸烟，没有其他病史。最初的腹部平片（肾、输尿管和膀胱 X 线片 [KUB]）显示左下极钙化和髂嵴上 1.5 cm 的钙化（图 1）。腹部和骨盆的平扫 CT 显示 1.8 cm 的右侧输尿管中段结石 (1288 HU) 伴近端输尿管积水，右侧肾皮质较薄，右侧下极有两个结石，分别为 5 mm（图 2）。此外，还描述了一个扩张的管状结构，其尺寸为 9 × 4.3 cm，连接到盲肠并包含一些相关的钙化。这被认为是阑尾粘液囊肿压迫输尿管中段结石下方的右侧输尿管中段（图 3）。肾闪烁扫描显示右肾受阻，占全肾功能的 32%。在体外冲击波碎石尝试失败后，进行了右侧逆行输尿管软镜检查 (URS)，结果显示右侧输尿管远端曲折，直至输尿管中段结石，炎症性狭窄受到影响。在存在狭窄和曲折的输尿管的情况下，我们认为进行激光碎石术是不安全的，因为输尿管创伤的风险增加。放置了留置输尿管支架，患者被带回进行二次 URS 和激光碎石术。在 4 周后的第二次 URS 期间，使用半硬性输尿管镜进入受阻的输尿管中段结石，并用钬激光能量（1 J，10 Hz）将结石打碎，并使用取石篮取出碎片。此时，在扩张的曲折近端输尿管中发现了粘液栓。放置输尿管通路鞘，并使用输尿管软镜将下极结石打碎并篮出。留置输尿管支架1周。来自输尿管的尿液细胞学显示粘液样物质和罕见的良性尿路上皮细胞。六周后 CT 扫描显示右侧无结石状态，残留轻度右侧输尿管积水和左下极肾盏结石（图 4）。利尿剂肾闪烁扫描显示右肾无阻塞，肾盂系统慢性扩张。两年后，他的利尿肾扫描未显示鉴别肾功能恶化，表明没有明显的梗阻。结石分析显示 20% 二水草酸钙、70% 一水草酸钙和 10% 碳酸盐磷灰石。代谢性结石评估显示足够的尿量 2.1 L，继发于高钠尿症、高尿酸尿症和高草酸尿症的高钙尿症。在遵循低盐、低嘌呤和中等草酸盐饮食后，他的高钙尿症持续存在，他开始使用氢氯噻嗪和阿米洛利预防肾结石复发。
FIG. 1. 初始 KUB 伴右髂嵴钙化（箭头）和左下极钙化。 KUB = 肾、输尿管和膀胱X线片。
FIG. 2.
初始冠状位 CT 平扫图像显示 1.8 cm 输尿管中段结石，结石近端右侧输尿管积水，右侧肾皮质较薄。
FIG. 3.
初始矢状非增强 CT 扫描图像显示阑尾粘液囊肿压迫输尿管中段结石下方的右侧输尿管。
FIG. 4. 冠状位非对比 CT 扫描图像在内窥镜下切除受阻的右侧输尿管中段结石，显示残留的慢性右侧输尿管积水和左下极肾盏结石。
在进行泌尿科检查的同时，他接受了阑尾粘液囊肿的普通外科手术评估。第一次 URS 后两周，他接受了结肠镜检查，未发现盲肠受累。发现两个无蒂息肉并进行活检，最后对管状腺瘤进行病理分析。在他第二次 URS 两个月后，他接受了腹腔镜阑尾切除术，在阑尾底部缝合了盲肠边缘。冷冻切片显示阴性边距。在腹腔镜检查时，没有粘液性腹水的迹象，也没有任何腹膜沉积物的迹象。操作过程中粘液囊没有破裂。最终病理报告显示未穿孔的阑尾低级别黏液性肿瘤 13 cm，无淋巴血管侵犯。由于整个粘液囊被完全切除，因此不需要任何进一步的随访。
Discussion
阑尾粘液囊肿是由于粘液物质在腔内积聚引起阑尾扩张而阻塞阑尾孔的结果。阑尾是粘液收集最常见的腹腔内位置。它影响的女性多于男性，通常在 50 岁以后。可无症状或引起腹痛、体重减轻、恶心和呕吐、可触及肿块、阑尾炎、肠套叠、输尿管梗阻、局部破裂或腹膜播散伴急腹症。组织学变化范围从良性上皮到粘液腺癌的侵袭性变化。治疗是去除粘液囊肿，尽一切努力保持其完整并避免穿孔。这可以通过腹腔镜或开放方法来完成。切除系膜阑尾以获得淋巴结状态。如果肿瘤侵犯阑尾基部或怀疑恶性肿瘤，建议行右半结肠切除术。在这里，我们介绍了一个 53 岁的男士的案例，他因无症状的阑尾粘液囊肿导致右输尿管受压、输尿管阻塞上方 1.8 cm 结石和右肾萎缩。逆行URS和钬激光碎石术有效取出右侧输尿管中段结石，经腹腔镜阑尾切除术切除阑尾粘液囊肿。只有 3 例报告的输尿管梗阻继发于阑尾粘液囊肿。里舍尔等人报道了第一例 6 cm 钙化阑尾粘液囊肿导致输尿管梗阻的病例。Lee 报道了另一例阑尾粘液囊肿导致输尿管梗阻的病例。甚至还报道了阑尾粘液性肿瘤导致双侧输尿管梗阻。输尿管引起的尿潴留由粘液囊肿引起的梗阻可导致尿路感染、肾盂肾炎和结石形成。在本病例中，患者没有任何尿路感染迹象。鉴于存在慢性右侧输尿管积水和肾萎缩的事实（图 4），阑尾粘液囊肿引起的输尿管梗阻和伴随的输尿管中段结石被推测在就诊前已存在数月至数年。此外，输尿管由于粘液囊肿而弯曲并被横向推动，使得对右侧髂嵴的平片KUB钙化的解释更加困难。因此，在这种情况下，重要的是获得非增强CT扫描，用于诊断阻塞性右侧输尿管结石和大阑尾粘液囊肿，导致输尿管中段外源性梗阻（图3）。
Conclusion
我们报告了一个罕见的因阑尾粘液囊肿导致的阻塞性尿路病。虽然外在性输尿管受压是一种罕见的原因，但在治疗输尿管梗阻时应予以考虑。一旦轴向成像提示诊断，建议转诊到普通外科进行阑尾黏液性肿瘤的检查和治疗。该病例还证明了在彻底治疗阑尾粘液囊肿之前治疗梗阻性输尿管结石的重要性。